We present the clinical case of a young woman, 29 years old, with a tongue cavernous haemangioma, diagnosed by clinical examination and by IRM with contrast. Before surgery we performed bilateral carotid angiography with profilactic embolisation of lingual artery. The surgical intervention allowed radical ablation of the vascular tumour. We detail the importance of imagistic exploration in the diagnosis and treatment of this case. The collaboration between the radiologist, ENT surgeon and OMF surgeon allows the complete cure of a tongue haemangioma.
Keywords
tongue haemangioma, angiography, surgery
Rezumat
Vom prezenta cazul clinic al unei paciente de sex feminin, de 29 de ani, cu un hemangiom cavernos pelvilingual, diagnosticată clinic şi imagistic prin IRM cu contrast i.v. Am efectuat angiografia carotidiană bilaterală preoperatorie, cu embolizare profilactică de arteră linguală. Intervenţia chirurgicală a permis ablaţia radicală a tumorii. Vom comenta pe larg importanţa imagisticii în diagnosticul şi tratamentul acestui caz. Colaborarea interdisciplinară cu imagistul, cu radiologul intervenţional, precum şi colaborarea chirurg ORL – chirurg OMF permit rezolvarea cu succes a unui caz de hemangiom lingual.
Hemangioamele linguale sunt tumori vasculare benigne localizate în masa linguală, cu componentă malformativă importantă, fiind mai frecvente la adultul tânăr(1). În funcţie de tipul de vas care predomină în structura lor, acestea pot fi hemangioame capilare, arteriale sau venoase, iar în funcţie de tipul proliferării vasculare pot fi capilare sau cavernoase(2). Frecvent, hemangioamele linguale sunt însoţite şi de alte malformaţii vasculare la nivelul cavităţii orale şi al faringelui, pe care trebuie să le depistăm înaintea indicaţiei terapeutice(3). Ororagiile spontane sau produse prin autotraumatizarea hemangioamelor linguale sunt impresionante şi pot fi fatale(1).
Standardul de aur pentru diagnosticul imagistic al hemangioamelor linguale este IRM cervical, cu substanţă de contrast i.v.(5) Angiografia carotidiană bilaterală completează diagnosticul imagistic privind sursele de vascularizaţie şi posibilitatea unei embolizări selective(6).
Prezentare de caz clinic
Prezentăm cazul unei paciente de sex feminin în vârstă de 29 de ani, care se prezintă cu o tumoră violacee pelvi-linguală dreaptă, în evoluţie de cinci ani, cu creştere progresivă în ultimele şase luni (figura 1). Clinic a prezentat microsângerări recidivante prin autotraumatizare şi dizartrie, ca urmare a prezenţei tumorii pelvilinguale.
Examenul IRM cervical cu contrast i.v. a evidenţiat prezenţa unei tumori în cele două treimi anterioare ale limbii, care se încarcă semnificativ după administrarea substanţei de contrast, dar tardiv, sugerând mai degrabă un hemangiom de tip venos. De asemenea, nu s-au evidenţiat alte malformaţii vasculare asociate la nivel faringian (figura 2).
Angiografia carotidiană bilaterală nu a evidenţiat o încărcare patologică semnificativă pe aria de proiecţie a tumorii, ci doar un fin blush tumoral. Se decide embolizarea profilactică a arterei linguale drepte preoperator cu gelaspon (figura 3 a, b).
Se decide intervenţia chirurgicală, în anestezie generală, cu intubaţie orotraheală şi se practică ablaţia radicală a hemangiomului, cu plastia limbii restante. Sângerarea intraoperatorie a fost nesemnificativă, datorită embolizării profilactice a arterei linguale drepte (figura 4 a, b). Examenul histopatologic al piesei operatorii (figura 5) a indicat hemangiom cavernos.
Evoluţia postoperatorie a fost favorabilă, cu vindecare chirurgicală la 10 zile, fără sechele funcţionale semnificative (figura 6). Pacienta a fost monitorizată clinic la şase luni, timp de doi ani, fără a se constata vreo recidivă. În schimb, şi-a descoperit două hemangioame hepatice de 6 mm, care necesită monitorizare ecografică.
Discuţii
Hemangioamele linguale sunt extrem de rar de tip arterial(2), astfel încât să permită embolizarea selectivă a unei surse arteriale. Imagistica prin IRM cu contrast i.v. ne oferă informaţii asupra extensiei şi raporturilor tumorale, precum şi asupra asocierii altor malformaţii vasculare faringiene(5).
Se descriu numeroase metode nechirurgicale în tratamentul hemangioamelor cutaneo-mucoase: beta-blocantele, crioterapia, aplicaţia LASER, sclerozarea lor cu diferiţi agenţi, cum ar fi alcoolul absolut, corticoterapia, interferonul etc.(7) Intervenţia chirurgicală este indicată atunci când hemangiomul lingual este o leziune unică, evolutivă, cu sau fără simptome(8).
Embolizarea profilactică a arterei linguale permite ablaţia tumorii în condiţii de siguranţă. Intervalul optim operator după embolizarea hemangioamelor linguale este de 24 de ore(6). Dar angiografia carotidiană cu embolizare selectivă nu este un panaceu pentru prevenirea sângerării perioperatorii. Considerăm că nu trebuie embolizat un hemangiom care nu sângerează decât dacă este urmat de actul chirurgical, altfel există riscul dezvoltării unei circulaţii colaterale greu de controlat ulterior.
Concluzii
În cazul hemangioamelor linguale, protocolul terapeutic trebuie să fie strict individualizat. Embolizarea tumorală selectivă scade riscul operator în hemangioamele linguale, însă embolizarea selectivă are indicaţii în cazuri atent selecţionate.
Colaborarea interdisciplinară cu imagistul, cu radiologul intervenţional, precum şi colaborarea chirurg ORL – chirurg OMF permit rezolvarea cu succes a unui caz de hemangiom lingual.
Bibliografie
Stal S, Hamilton S, Spira M. Hemangiomas, lymphangiomas, and vascular malformations of the head and neck. Otolaryngol Clin North Am. 1986 Nov. 19(4):769-96.
Mulliken JB, Glowacki J. Hemangiomas and vascular malformations in infants and children: a classification based on endothelial characteristics. Plast Reconstr Surg. 1982 Mar. 69(3):412-22.
Barrett AW, Speight PM. Superficial arteriovenous hemangioma of the oral cavity. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2000 Dec. 90(6):731-8.
Waner M, Suen JY, Dinehart S. Treatment of hemangiomas of the head and neck. Laryngoscope. 1992 Oct. 102(10):1123-32.
Yonetsu K, Nakayama E, Kawazu T, Kanda S, Ozeki S, Shinohara M. Value of contrast-enhanced magnetic resonance imaging in differentiation of hemangiomas from lymphangiomas in the oral and maxillofacial region. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 1999 Oct. 88(4):496-.
Greene LA, Freedman PD, Friedman JM, Wolf M. Capillary hemangioma of the maxilla. A report of two cases in which angiography and embolization were used. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1990 Sep. 70(3):268-73.
Mulliken JB, Boon LM, Takahashi K, et al. Pharmacologic therapy for endangering hemangiomas. Curr Opin Dermatol. 1995, 109-113.
Kane WJ, Morris S, Jackson IT, et al. Significant hemangiomas and vascular malformations of the head and neck: clinical management and treatment outcomes. Ann Plast Surg. 1995 Aug. 35(2):133-43.
M. Chițac, Celesta Drăgulescu, B. Petrescu, Alexandru Ciucă, M. Vasilca, A. Weisman, Cătălina Sandu, Ioana Dumitrescu, Floriana Stăncescu, Romeo Călărașu
Autorii prezintă cazul unei paciente în vârstă de 31 de ani care se internează în clinica noastră pentru sângerare exteriorizată oral şi disfagie u...